ISSN: 2148-4902 | E-ISSN: 2536-4553
Northern Clinics of Istanbul A pediatric case of Takayasu’s arteritis with ANCA-associated vasculitis triggered by COVID -19 infection [North Clin Istanb]
North Clin Istanb. Ahead of Print: NCI-01878 | DOI: 10.14744/nci.2022.01878

A pediatric case of Takayasu’s arteritis with ANCA-associated vasculitis triggered by COVID -19 infection

Sengul Caglayan1, Gulcin Otar Yener2, Kadir Ulu1, Taner Coskuner1, Meryem Guzel1, Sevinc Kalin3, Hakan Yazan4, Seher Erdogan5, Mustafa Cakan1, Betul Sozeri1
1Department of Pediatric Rheumatology, University of Health Sciences, Umraniye Training and Research Hospital, İstanbul, Turkey
2Department of Pediatric Rheumatology, Sanlıurfa Training and Research Hospital, Sanliurfa, Turkey
3Department of Pediatric Radiology, University of Health Sciences, Umraniye Training and Research Hospital, İstanbul, Turkey
4Department of Pediatric Pulmonology, University of Health Sciences, Umraniye Training and Research Hospital, İstanbul, Turkey
5Department of Pediatric Intensive Care Unit, University of Health Sciences, Umraniye Training and Research Hospital, İstanbul, Turkey

Introduction
Takayasu’s arteritis (TA) is a rare chronic granulomatous vasculitis characterized by large-vessel involvement. The aorta and its main branches are most commonly involved. Although pulmonary artery involvement is common, hemoptysis or respiratory findings are rarely seen. Herein we present a case of TA who developed anti-neutrophil cytoplasmic antibody (ANCA)-associated vasculitis with diffuse alveolar hemorrhage after COVID-19 infection.
Case Presentation
A 17-year-old female patient with the diagnosis of TA presented with cough, bloody vomiting, and diarrhea. In follow up she developed tachypnea and dyspnea and was transferred to the pediatric intensive care unit (PICU). The findings on the chest computed tomography (CT) were compatible with acute COVID-19 infection, but the SARS-CoV2 RT PCR test was negative, but SARS-CoV2 IgG and IgM antibody tests were positive. The patient was not vaccinated against COVID-19. The bronchoscopy showed bronchial mucosal fragility, bleeding foci, and mucosal bleeding. The bronco-alveolar lavage (BAL) hemosiderin-laden macrophages were seen in the histopathologic examination. The indirect immunofluorescence assay (IFA)-ANCA test became 3 (+) with MPO-ANCA of 125 RU/ml (normal: <20). Cyclophosphamide and pulse steroid treatment was started. After immunosuppressive therapy the patient condition improved and did not have hemoptysis again. The successful response was obtained by applying balloon angioplasty to the patient with bilateral renal artery stenosis.
Conclusion
Types of post-COVID vasculitis include thromboembolic events, cutaneous vasculitis, Kawasaki-like vasculitis, myopericarditis, and ANCA-associated vasculitis. It is thought that COVID-19 may impair immune tolerance and trigger autoimmunity with cross-reaction. To the best of our knowledge, this is the third pediatric case was reported with MPO-ANCA positive COVID-associated ANCA vasculitis.

Keywords: COVID-19, Takayasu’s Arteritis, ANCA-associated Vasculitis, Rheumatology

Takayasu arteritli bir pediatrik vakada COVID -19 enfeksiyonu ile tetiklenen ANCA ilişkili vaskülit birlikteliği

Sengul Caglayan1, Gulcin Otar Yener2, Kadir Ulu1, Taner Coskuner1, Meryem Guzel1, Sevinc Kalin3, Hakan Yazan4, Seher Erdogan5, Mustafa Cakan1, Betul Sozeri1
1Sağlık Bilimleri Üniversitesi Ümraniye Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Çocuk Romatoloji Anabilim Dalı, İstanbul
2Şanlıurfa Eğitim ve Araştırma Hastanesi Pediatrik Romatoloji Bölümü, Şanlıurfa
3Sağlık Bilimleri Üniversitesi Ümraniye Eğitim ve Araştırma Hastanesi Çocuk Radyolojisi Anabilim Dalı, İstanbul
4Sağlık Bilimleri Üniversitesi Ümraniye Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Çocuk Göğüs Hastalıkları Anabilim Dalı, İstanbul
5Sağlık Bilimleri Üniversitesi Ümraniye Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Çocuk Yoğun Bakım Ünitesi, İstanbul

Takayasu arteriti (TA), büyük damar tutulumu ile karakterize, nadir görülen kronik granülomatöz bir vaskülittir. En sık aort ve ana dalları tutulur. Pulmoner arter tutulumu sık olmakla birlikte hemoptizi veya solunum bulguları nadiren görülür. Bu vaka sunumunda COVID-19 enfeksiyonu sonrası yaygın alveoler kanama ile birlikte anti-nötrofil sitoplazmik antikor (ANCA) ilişkili vaskülit gelişen bir TA olgusu sunuyoruz.
Olgu Sunumu
Takayasu arteriti tanılı 17 yaşında kız hasta öksürük, kanlı kusma ve kanlı ishal şikayetleri ile başvurdu. Hastanın takiplerinde takipne ve dispnesinin gelişmesi nedeniyle hasta çocuk yoğun bakım ünitesine transfer edildi. Çekilen akciğer bilgisayarlı tomografi (BT) bulguları akut COVID-19 enfeksiyonu ile uyumluydu, ancak SARS-CoV2 RT polimeraz zincir reaksiyonu (PCR) testi negatifti. COVID-19 aşısı yapılmamış olan hastanın bakılan SARS-CoV2 IgG ve IgM antikorları pozitif saptandı. Bronkoskopide bronşiyal mukozal fragilite, kanama odakları ve mukozal kanama görüldü. Histopatolojik incelemede bronko-alveolar lavaj (BAL) örneklerinde hemosiderin yüklü makrofajlarla diffüz alveolar hemorajisi kanıtlandı. Küçük damar vasküliti açısından bakılan MPO-ANCA 125 RU/ml (normal: <20) ile 3 (+) saptandı. Hastaya siklofosfamid ve pulse steroid tedavileri başlandı. İmmünosupresif tedaviden sonra hastanın durumu düzeldi ve tekrar hemoptizisi olmadı. Bilateral renal arter stenozu olan hastaya balon anjioplasti uygulanarak başarılı yanıt elde edildi.
Tartışma
COVID sonrası vaskülitik olaylar arasında tromboembolik olaylar, kutanöz vaskülit, Kawasaki benzeri vaskülit, miyoperikardit ve ANCA ile ilişkili vaskülit bulunur. COVID-19'un bağışıklık toleransını bozabileceği ve çapraz reaksiyon ile otoimmüniteyi tetikleyebileceği düşünülmektedir. Bildiğimiz kadarıyla, bizim olgumuz MPO-ANCA pozitif COVID ilişkili ANCA vasküliti ile bildirilen üçüncü pediatrik olgudur. (NCI-2022-1-17/R1)

Anahtar Kelimeler: COVID-19, Takayasu’s Arteriti, ANCA- ilişkili Vaskülit



Corresponding Author: Sengul Caglayan
Manuscript Language: English
LookUs & Online Makale