A pediatric case of Takayasu’s arteritis with antineutrophil cytoplasmic antibody-associated vasculitis triggered by COVID-19 infection

Takayasu’s arteritis (TA) is a rare chronic granulomatous vasculitis characterized by large-vessel involvement. The aorta and its main branches are most commonly involved. Although pulmonary artery involvement is common, hemoptysis or respiratory findings are rarely seen. Herein, we present a case of TA who developed anti-neutrophil cytoplasmic antibody (ANCA)-associated vasculitis with diffuse alveolar hemorrhage after coronavirus disease 2019 (COVID-19) infection. A 17-year-old female patient with the diagnosis of TA presented with cough, bloody vomiting, and diarrhea. In follow-up, she developed tachypnea and dyspnea and was transferred to the pediatric intensive care unit. The findings on the chest computed tomography were compatible with acute COVID-19 infection, but the SARS-CoV2 reverse transcription-polymerase chain reaction test was negative, but SARS-CoV2 immunoglobulin (Ig) G and IgM antibody tests were positive. The patient was not vaccinated against COVID-19. The bronchoscopy showed bronchial mucosal fragility, bleeding foci, and mucosal bleeding. The broncoalveolar lavage hemosiderin-laden macrophages were seen in the histopathologic examination. The indirect immunofluorescence assay-ANCA test became 3 (+) with myeloperoxidase (MPO)-ANCA of 125 RU/ml (normal: <20). Cyclophosphamide and pulse steroid treatment were started. After immunosuppressive therapy, the patient condition improved and did not have hemoptysis again. The successful response was obtained by applying balloon angioplasty to the patient with bilateral renal artery stenosis. Types of post-COVID vasculitis include thromboembolic events, cutaneous vasculitis, Kawasaki-like vasculitis, myopericarditis, and ANCA associated vasculitis. It is thought that COVID-19 may impair immune tolerance and trigger autoimmunity with cross-reaction. To the best of our knowledge, the third pediatric case was reported with MPO-ANCA-positive COVID-associated ANCA vasculitis.

Takayasu arteritli bir pediatrik vakada COVID -19 enfeksiyonu ile tetiklenen ANCA ilişkili vaskülit birlikteliği

Takayasu arteriti (TA), büyük damar tutulumu ile karakterize, nadir görülen kronik granülomatöz bir vaskülittir. En sık aort ve ana dalları tutulur. Pulmoner arter tutulumu sık olmakla birlikte hemoptizi veya solunum bulguları nadiren görülür. Bu vaka sunumunda COVID-19 enfeksiyonu sonrası yaygın alveoler kanama ile birlikte anti-nötrofil sitoplazmik antikor (ANCA) ilişkili vaskülit gelişen bir TA olgusu sunuyoruz. Takayasu arteriti tanılı 17 yaşında kız hasta öksürük, kanlı kusma ve kanlı ishal şikayetleri ile başvurdu. Hastanın takiplerinde takipne ve dispnesinin gelişmesi nedeniyle hasta çocuk yoğun bakım ünitesine transfer edildi. Çekilen akciğer bilgisayarlı tomografi (BT) bulguları akut COVID-19 enfeksiyonu ile uyumluydu, ancak SARS-CoV2 RT polimeraz zincir reaksiyonu (PCR) testi negatifti. COVID-19 aşısı yapılmamış olan hastanın bakılan SARS-CoV2 IgG ve IgM antikorları pozitif saptandı. Bronkoskopide bronşiyal mukozal fragilite, kanama odakları ve mukozal kanama görüldü. Histopatolojik incelemede bronko-alveolar lavaj (BAL) örneklerinde hemosiderin yüklü makrofajlarla diffüz alveolar hemorajisi kanıtlandı. Küçük damar vasküliti açısından bakılan MPO-ANCA 125 RU/ml (normal: <20) ile 3 (+) saptandı. Hastaya siklofosfamid ve pulse steroid tedavileri başlandı. İmmünosupresif tedaviden sonra hastanın durumu düzeldi ve tekrar hemoptizisi olmadı. Bilateral renal arter stenozu olan hastaya balon anjioplasti uygulanarak başarılı yanıt elde edildi. COVID sonrası vaskülitik olaylar arasında tromboembolik olaylar, kutanöz vaskülit, Kawasaki benzeri vaskülit, miyoperikardit ve ANCA ile ilişkili vaskülit bulunur. COVID-19'un bağışıklık toleransını bozabileceği ve çapraz reaksiyon ile otoimmüniteyi tetikleyebileceği düşünülmektedir. Bildiğimiz kadarıyla, bizim olgumuz MPO-ANCA pozitif COVID ilişkili ANCA vasküliti ile bildirilen üçüncü pediatrik olgudur. (NCI-2022-1-17/R1)