ISSN: 2148-4902 | E-ISSN: 2536-4553
Evaluating the brainstem in children with breath-holding spells [North Clin Istanb]
North Clin Istanb. Ahead of Print: NCI-82085 | DOI: 10.14744/nci.2022.82085

Evaluating the brainstem in children with breath-holding spells

Gul Demet Kaya Ozcora1, Sefer Kumandas2, Ayse Sagiroglu3, Niyazi Acer4, Selim Doganay5, Huseyin Yigit6, Mehmet Canpolat2, Huseyin Per2, Hakan Gumus2
1Department of Health Sciences, Hasan Kalyoncu University, Gaziantep, Turkey
2Department of Pediatric Neurology, Erciyes University School of Medicine, Kayseri, Turkey
3Department of Anatomy, Erciyes University School of Medicine, Kayseri, Turkey
4Department of Anatomy, Arel University School of Medicine, İstanbul, Turkey
5Department of Radiology, Private Clinic, Kayseri, Turkey
6Department of First Aid and Emergency Medicine, Cappadocia Vocational School, University of Cappadocia, Nevsehir, Turkey

Introduction: Breath-holding spells (BHS) are a nonepileptic paroxysmal phenomenon characterized by frequent apnoea episodes, loss of consciousness, and changes in skin tone and postural tone triggered by negative stimuli of childhood. The pathophysiology of the disease remains unclear; autonomic dysregulation caused by delayed myelination is believed to play a role. In this study, we aimed to evaluate the brainstems of children with breath-holding spells using diffusion tensor imaging and investigate the aetiology of this phenomenon.
Material-Method: The study group consisted of 16 children with a history of severe breath-holding episodes (accompanied by loss of consciousness and tonic contraction due to prolonged anoxic response) and 18 age, gender and handedness matched controls. All children underwent systemic, neurologic, and cardiologic evaluation, including complete blood count, blood biochemistry, serum iron and ferritin level, serum vitamin B12 level, electrocardiogram (ECG), and electroencephalograms (EEG). Magnetic resonance imaging was performed using a 1.5-Tesla Siemens Aera scanner (Siemens, Germany).
Results: Evaluation of brainstem (midbrain, pons, and medulla oblongata) volumes revealed no statistically significant differences between the BHS patient and control groups. In a voxel-wise analysis of diffusion tensor imaging data, the BHS patient group had significantly lower fractional anisotropy values than the control group in the bilateral midbrain and medulla, right corticospinal tract, bilateral corpus callosum body and splenium, and left corpus callosum genu. In contrast, there were no significant differences in fractional anisotropy values in the pons, cerebellum, left corticospinal tract, and right corpus callosum genu.
Conclusion: Based on our findings, we think that patients with BHS should be treated with an approach similar to other neurodevelopmental diseases and that this study may help elucidate the pathophysiology and establish the groundwork for future studies on its treatment.

Keywords: Breath-holding, brainstem, child

Katılma nöbetli çocuklarda beyin sapının değerlendirilmesi

Gul Demet Kaya Ozcora1, Sefer Kumandas2, Ayse Sagiroglu3, Niyazi Acer4, Selim Doganay5, Huseyin Yigit6, Mehmet Canpolat2, Huseyin Per2, Hakan Gumus2
1Hasan Kalyoncu Üniversitesi, Sağlık Bilimleri Bölümü, Gaziantep
2Erciyes Üniversitesi Tıp Fakültesi, Pediatrik Nöroloji Anabilim Dalı, Kayseri
3Erciyes Üniversitesi Tıp Fakültesi, Anatomi Anabilim Dalı, Kayseri
4Arel Üniversitesi Tıp Fakültesi, Anatomi Anabilim Dalı, İstanbul
5Özel Klinik, Radyoloji Bölümü, Kayseri
6Kapadokya Üniversitesi, Kapadokya Meslek Yüksekokulu, İlk Yardım ve Acil Tıp Anabilim Dalı, Nevşehir

Giriş: Nefes tutma nöbetleri (BHS) çocukluk çağının istenmeyen uyaranlara bağlı olarak ortaya çıkan apne, bilinç kaybı, cilt tonu ve postural tonus değişikleri ile karakterize non-epileptik paroksismal fenomendir.. Hastalığın patofizyolojisi belirsizliğini korumak ile birlikte gecikmiş miyelinizasyonun neden olduğu otonomik disregülasyonun rol oynadığına inanılmaktadır. Çalışmamızda nefes tutma nöbeti ile başvuran çocuklarda beyin sapı myelinizasyonunu difüzyon tensor görüntüleme ile incelemeyi ve etiyolojiyi araştırmayı amaçladık.
Materyal-metod: Çalışmaya şiddetli nefes tutma atakları yaşayan (uzun süreli anoksik tepkiye bağlı olarak bilinç kaybı ve ardından tonik kasılmanın eşlik ettiği atak) 16 çocuk ve yaş, cinsiyet ve el kullanımı açısından eşleştirilmiş 18 sağlıklı çocuk alındı. Tam kan sayımı,kan biyokimyası, serum demir,ferritin ve vitamin B12 düzeyi, elektrokardiyogram (EKG),elektroensefalogram (EEG) dahil olmak üzere sistemik,nörolojik ve kardiyolojik değerlendirme yapıldı. Manyetik rezonans görüntüleme 1.5 Tesla Siemens Aera tarayıcı (Siemens,Almanya ) kullanılarak yapıldı.
Bulgular: Beyin sapı ( orta beyin, pons ve medulla oblongata) hacimlerinin değerlendirilmesinde hasta ve kontrol grubu arasında istatistiksel olarak anlamlı bir fark saptanmadı. Difüzyon tensör görüntüleme analizinde, hasta grubunda iki taraflı orta beyin ve medulla, sağ kortikospinal yol, iki taraflı korpus kallosum gövdesi, spleniumu ve sol korpus kallosum genusunda kontrol grubuna göre önemli ölçüde daha düşük fraksiyonel anizotropi değerleri saptandı. Buna karşılık pons, serebellum, sol kortikospinal yolak ve sağ korpus kallosum genusunda fraksiyonel anizotropi değerleri arasında anlamlı fark saptanmadı.
Sonuç: Bulgularımıza dayanarak; katılma nöbetlerinin diğer nörogelişimsel hastalıklarda olduğu gibi takip tedavi edilmesi gerektiğini ve çalışmamızın patofizyolojiyi aydınlatmaya yardımcı olacağını, gelecekti çalışmalara zemin hazırlayacağını düşünmekteyiz. (NCI-2022-1-3/R1)

Anahtar Kelimeler: Breath-holding, brainstem, child



Corresponding Author: Gul Demet Kaya Ozcora
Manuscript Language: English
LookUs & Online Makale